Обзор литературы и серия клинических наблюдений болезни Кастлемана у детей

Обоснование. Болезнь Кастлемана (БК) у детей представлена, как правило, локальной формой и гиалиново-васкулярным морфологическим вариантом. Выбор терапевтических опций затруднен в связи с отсутствием единых стандартов лечения. С учетом доброкачественного течения цитостатическая терапия не используется. Выбор метода терапии при БК определяется распространенностью патологического процесса. При локальной форме БК показана хирургическая резекция пораженных лимфатических узлов, при неэффективности хирургического лечения рассматривается лучевая терапия. Описание клинических наблюдений. В 2011–2024 гг. под наблюдением находились 9 пациентов в возрасте от 1 года до 17 лет с морфологически верифицированной уницентрической болезнью Кастлемана. Всем пациентам выполнена инцизионная биопсия, гиалиново-васкулярный вариант диагностирован у 6 пациентов, плазмоклеточный вариант — у 3 пациентов. Длительность анамнеза заболевания составила 2–56 мес, длительность наблюдения за больными — от 4 до 124 мес. Рецидив заболевания после проведения первичного оперативного лечения развился в единственном случае. Заключение. Лимфаденопатии и различные варианты гиперплазии лимфоидной ткани традиционно представляют сложности для диагностики в практической работе педиатра, поскольку могут быть проявлениями широкого спектра инфекционных, воспалительных, иммунных и опухолевых заболеваний. Особое место в большом перечне патологий, сопровождающихся увеличением лимфатических узлов, занимают редкие заболевания, к которым относится БК. Для своевременной и правильной диагностики БК необходимы детальный анализ анамнеза, применение инструментальных методов диагностики для оценки распространенности патологического процесса и обязательна морфологическая верификация диагноза.

1. Меликян А.Л., Егорова Е.К. Болезнь Кастлемана (обзор литературы) // Онкогематология. —2016. —Т. 11. —№ 2. — С. 8–20. — https://doi.org/10.17650/1818-8346-2016-11-2-8-20 [Melikyan AL, Egorova EK. Castleman disease (literature review). Oncohematology. 2016;11(2):8–20. (In Russ). https://doi.org/10.17650/1818-8346-2016-11-2-8-20]

2. Farruggia P, Trizzino A, Scibetta N, et al. Castleman’s disease in childhood: report of three cases and review of the literature. Ital J Pediatr. 2011;37:50. https://doi.org/10.1186/1824-7288-37-50 .

3. Bonekamp D, Horton KM, Hruban RH, Fishman EK. Castleman disease: the great mimic. Radiographics. 2011;31(6):1793–1807. https://doi.org/10.1148/rg.316115502

4. van Rhee F, Oksenhendler E, Srkalovic G, et al. International evidence-based consensus diagnostic and treatment guidelines for unicentric Castleman disease. Blood Adv. 2020;4(23):6039–6050. https://doi.org/10.1182/bloodadvances.2020003334

5. Dégot T, Métivier AC, Casnedi S, et al. Thoracic manifestations of Castleman’s disease. Rev Pneumol Clin. 2009;65(2):101–107. https://doi.org/10.1016/j.pneumo.2008.12.004

6. Zhong LP, Chen GF, Zhao SF. Cervical Castleman disease in children. Br J Oral Maxillofac Surg. 2004;42(1):69–71. https://doi.org/10.1016/s0266-4356(03)00204-3

7. Talat N, Schulte KM. Castleman’s disease: systematic analysis of 416 patients from the literature. Oncologist. 2011;16(9):1316–1324. https://doi.org/10.1634/theoncologist.2011-0075

8. Chronowski GM, Ha CS, Wilder RB, et al. Treatment of unicentric and multicentric Castleman disease and the role of radiotherapy. Cancer. 2001;92(3):670–676. https://doi.org/10.1002/1097-0142(20010801)92:3<670::aid-cncr1369>3.0.co;2q

9. Zhang ZD, Xi ZJ, Wu XR. Clinical and pathological study on 5 children with intra-abdominal Castleman’s disease. J Diag Pathol. 2004;11:344–345.

10. Меликян А.Л., Егорова Е.К., Ковригина А.М. и др. Клиникоморфологические особенности различных вариантов болезни Кастлемана // Терапевтический архив. —2015. —Т. 87. —№ 7. — С. 64–71. — https://doi.org/10.17116/terarkh201587764-71 [Melikjan AL, Egorova EK, Kovrigina AM, et al. Clinical and morphological features of different types of Castleman’s disease. Therapeutic Archive. 2015;87(7):64–71. (In Russ). https://doi.org/10.17116/terarkh201587764-71]

11. Михайлов А.М., Раскин Г.А., Ругаль В.И. и др. Морфологические варианты болезни кастлемана и плотность сосудистой сети в ткани лимфатических узлов // Сибирский журнал клинической и экспериментальной медицины. —2017. —Т. 32. —№ 2. —С. 66–69. — https://doi.org/10.29001/2073-8552-2017-32-2-66-69 [Mikhailov AM, Raskin GA, Rugal VI, et al. Мorphologic variants of castleman’s disease and density of vascular net in tissue of lymph nodes. Siberian Journal of Clinical and Experimental Medicine. 2017;32(2):66–69. (In Russ). https://doi.org/10.29001/2073-8552-2017-32-2-66-69]

12. Михайлов А.М., Бессмельцев С.С., Потапенко В.Г. и др. Болезнь Кастлемана, РОЕМS-синдром и продуктивный васкулит микрососудистого русла в различных тканях // Сибирский научный медицинский журнал. —2019. —Т. 39. —№ 1. —С. 119–124. — https://doi.org/10.15372/SSMJ20190117 [Mikhaylov AM, Bessmeltsev SS, Potapenko VG, et al. Тhe Сastleman disease, POEMS-syndrome and productive vasculitis in microvascular network of different tissues. Siberian Journal of Clinical and Experimental Medicine. 2019;39(1):119–124. (In Russ). https://doi.org/10.15372/SSMJ20190117]

13. Васильев В.И., Пальшина С.Г., Павловская А.И. и др. Идиопатическая мультицентрическая болезнь Кастлемана // Терапевтический архив. —2020. —Т. 92. —№ 5. —С. 78–84. — https://doi.org/10.26442/00403660.2020.05.000440 [Vasilyev VI, Palshina SG, Pavlovskaya AI, et al. Idiopathic multicentric Castleman’s disease. Therapeutic Archive. 2020;92(5):78–84. (In Russ). https://doi.org/10.26442/00403660.2020.05.000440]

14. Полянский М.Б., Звягин И.Н., Петрик В.А., Темирбулатов М.В. Болезнь Кастлемана. Редкий клинический случай забрюшинной локализации опухоли у пациентки пожилого возраста // Acta Biomedica Scientifica. —2023. —Т. 8. —№ 3. — С. 130–137. — https://doi.org/10.29413/ABS.2023-8.3.14 [Polyanskiy MB, Zvyagin IN, Petrik VA, Temirbulatov MV. Castleman disease. A rare clinical case of retroperitoneal tumor localization in an elderly patient. Acta Biomedica Scientifica. 2023;8(3):130–137. (In Russ). https://doi.org/10.29413/ABS.2023-8.3.14]

15. Фролова Н.Ф, Варясин В.В., Волгина Г.В. и др. Болезнь Кастлемана, ассоциированная с амилоидозом. Обзор литературы и клиническое наблюдение // Клиническая нефрология. — 2023. —Т. 15. —№ 2. —С. 62–73. — https://doi.org/10.18565/nephrology.2023.2.62-73 [Frolova NF, Varyasin VV, Volgina GV, et al. Castleman’s disease associated with amyloidosis. literature review and clinical observation. Clinical Nephrology. 2023;15(2):62–73. (In Russ.) https://doi.org/10.18565/nephrology.2023.2.62-73]

16. Петряйкина Е.Е., Савенкова М.С., Колтунов И.Е., Савенков М.С. Трудный диагноз в педиатрии. К 115летию Морозовской больницы: монография: в 2 т. Т. 2 / под ред. М.С. Савенковой. —М.; 2020. —400 с. [Petryaikina EE, Savenkova MS, Koltunov IE, Savenkov MS. Trudnyi diagnoz v pediatrii. K 115letiyu Morozovskoi bol’nitsy: Monograph. In 2 vol. Vol. 2. Savenkova MS, ed. Moscow; 2020. 400 p. (In Russ).]

17. Бурлаков В.И., Козлова А.Л., Абрамова И.Н. и др. Болезнь Кастлемана у детей: опыт одного центра // Педиатрия. Журнал им.Г.Н.Сперанского.—2020.—Т.99.—№2.—С.32–42.— https://doi.org/10.24110/0031-403X-2020-99-2-32-42 [Burlakov VI, Kozlova AL, Abramova IN, et al. Castleman disease in children: single center experience. Pediatria. Journal n.a. G.N. Speransky. 2020;99(2):32–42. https://doi.org/10.24110/0031-403X-2020-99-2-32-42]

18. Wing A, Xu J, Meng W, et al. Transcriptome and unique cytokine microenvironment of Castleman disease. Mod Pathol. 2022;35(4):451–461. https://doi.org/10.1038/s41379-021-00950-3

19. Jones SA, Jenkins BJ. Recent insights into targeting the IL6 cytokine family in inflammatory diseases and cancer. Nat Rev Immunol. 2018;18(12):773–789. https://doi.org/10.1038/s41577-018-0066-7

20. Fajgenbaum DC, Uldrick TS, Bagg A, et al. International, evidencebased consensus diagnostic criteria for HHV8negative/idiopathic multicentric Castleman disease. Blood. 2017;129(12):1646–1657. https://doi.org/10.1182/blood-2016-10-746933

21. Nishi J, Maruyama I. Increased expression of vascular endothelial growth factor (VEGF) in Castleman’s disease: proposed pathomechanism of vascular proliferation in the affected lymph node. Leuk Lymphoma. 2000;38(3–4):387–394. https://doi.org/10.3109/10428190009087030

22. Lee J, Ban JY, Won KY, et al. Expression of EGFR and follicular dendritic markers in lymphoid follicles from patients with Castleman’s disease. Oncol Rep. 2008;20(4):851–856.

23. Fajgenbaum DC, Shilling D. Castleman Disease Pathogenesis. Hematol Oncol Clin North Am. 2018;32(1):11–21. https://doi.org/10.1016/j.hoc.2017.09.002

24. Егорова Е.К., Ковригина А.М., Меликян А.Л. Морфологические и иммуногистохимические особенности различных вариантов болезни Кастлемана. Часть 1. Диагностические критерии смешанноклеточного варианта // Клиническая и экспериментальная морфология. —2017. —№ 1. —С. 16–23. [Egorova EK, Kovrigina AM, Melikyan AL. Morphological and immunohistochemical features of different types of Castleman’s disease. Part 1. Diagnostic criteria of mixed type. Clinical and Experimental Morphology. 2017:(1);16–23. (In Russ).]

25. Егорова Е.К. Клинико-морфологические особенности различных вариантов болезни Кастлемана: автореф. дис. … канд. мед. наук. —М.; 2016. —25 с. [Egorova EK. Kliniko-morfologicheskie osobennosti razlichnykh variantov bolezni Kastlemana. [dissertation]. Moscow; 2016. 25 p. (In Russ).]

26. Cronin DM, Warnke RA. Castleman disease: an update on classification and the spectrum of associated lesions. Adv Anat Pathol. 2009;16(4):236–246. https://doi.org/10.1097/PAP.0b013e3181a9d4d3

27. Rabinowitz MR, Levi J, Conard K, Shah UK. Castleman disease in the pediatric neck: a literature review. Otolaryngol Head Neck Surg. 2013;148(6):1028–1036. https://doi.org/10.1177/0194599813479931

28. Меликян А.Л., Егорова Е.К., Карагулян С.Р. и др. Развитие опухоли из фолликулярных дендритных клеток при гиалинововаскулярном варианте болезни Кастлемана // Терапевтический архив. —2009. —Т. 81. —№ 7. —С. 75–77. [Melikyan AL, Egorova EK, Karagulyan SR, et al. Tumor development from follicular dendritic cells in a hyaline-vascular variant of Castleman’s disease. Therapeutic Archive. 2009;81(7):75–77. (In Russ).]

29. Fayand A, Boutboul D, Galicier L, et al. Epidemiology of Castleman disease associated with AA amyloidosis: description of 2 new cases and literature review. Amyloid. 2019;26(4):197–202. https://doi.org/10.1080/13506129.2019.1641078

30. Михайлов А.М., Бессмельцев С.С., Агеева Т.И. и др. Многоцентровая болезнь Кастлемана и РОЕМS-синдром: результаты клинико-морфологического обследования и вариантов лечения // Гематология и трансфузиология. —2012. —Т. 57. —№ 3. — С. 126–127. [Mikhailov AM, Bessmel’tsev SS, Ageeva TI, et al. Mnogotsentrovaya bolezn’ Kastlemana i POEMS-sindrom: rezul’taty kliniko-morfologicheskogo obsledovaniya i variantov lecheniya. Russian Journal of Hematology and Transfusiology (Gematologiya i transfuziologiya). 2012;57(3):126–127. (In Russ).]

31. Calabrò ML, SaridR.Human Herpesvirus 8 and Lymphoproliferative Disorders. Mediterr J Hematol Infect Dis. 2018;10(1): e2018061. https://doi.org/10.4084/MJHID.2018.061

32. Talat N, Belgaumkar AP, Schulte KM. Surgery in Castleman’s disease: a systematic review of 404 published cases. Ann Surg. 2012;255(4):677–684. https://doi.org/10.1097/SLA.0b013e318249dcdc

33. Akram W, Degliuomini J, Wallack MK, et al. Unicentric Castleman’s Disease Masquerading as a Carcinoid Tumor of the Small Intestine. Am Surg. 2016;82(9): e287e289.

34. Kang D, Lee J, Lee H, Baek S. Unicentric Castleman’s disease in the orbit: A case report. Indian J Ophthalmol. 2015;63(6):555–557. https://doi.org/10.4103/0301-4738.162645

35. He X, Wang Q, Wu Y, et al. Comprehensive analysis of 225 Castleman’s diseases in the oral maxillofacial and neck region: a rare disease revisited. Clin Oral Investig. 2018;22(3):1285–1295. https://doi.org/10.1007/s00784-017-2232-x

36. Karami H, Sahebpour AA, Ghasemi M, et al. Hyaline vascular-type Castleman’s disease in the hilum of liver: a case report. Cases J. 2010;3:74. https://doi.org/10.1186/1757-1626-3-74

37. Park JH, Lee SW, Koh YW. Castleman disease of the parotid gland in childhood: an unusual entity. Auris Nasus Larynx. 2008;35(3):451–414. https://doi.org/10.1016/j.anl.2007.08.012

38. Yu L, Tu M, Cortes J, et al. Clinical and pathological characteristics of HIV- and HHV8negative Castleman disease. Blood. 2017;129(12):1658–1668. https://doi.org/10.1182/blood-2016-11-748855

39. Buesing K, Perry D, Reyes C, Abdessalam S. Castleman disease: surgical cure in pediatric patients. J Pediatr Surg. 2009;44(1):e5e8. https://doi.org/10.1016/j.jpedsurg.2008.09.024

40. Newlon JL, Couch M, Brennan J. Castleman’s disease: three case reports and a review of the literature. Ear Nose Throat J. 2007;86(7):414–418.

41. Macedo JE, Abreu I, Marques M, et al. A clinical case of Castleman’s disease. J Thorac Oncol. 2007;2(3):259–260. https://doi.org/10.1097/JTO.0b013e318031b633

42. Iwaki N, Gion Y, Kondo E, et al. Elevated serum interferon γ-induced protein 10 kDa is associated with TAFRO syndrome. Sci Rep. 2017;7:42316. https://doi.org/10.1038/srep42316

43. van Rhee F, Voorhees P, Dispenzieri A, et al. International, evidence-based consensus treatment guidelines for idiopathic multicentric Castleman disease. Blood. 2018;132(20):2115–2124. https://doi.org/10.1182/blood-2018-07-862334

44. Robinson D Jr, Reynolds M, Casper C, et al. Clinical epidemiology and treatment patterns of patients with multicentric Castleman disease: results from two US treatment centres. Br J Haematol. 2014;165(1):39–48. https://doi.org/10.1111/bjh.12717

45. Sevilla-Lizcano DB, Frias-Soria CL, Ortiz-Hidalgo C. Castleman disease. Histopathological and immunohistochemical analysis of 39 cases. Gac Med Mex. 2017;153(5):550–558. https://doi.org/10.24875/GMM.17003021

46. Unsal Tuna EE, Ozbek C, Arda N, et al. Development of a Hodgkin disease tumor in the neck of a patient who previously had undergone complete excision of a hyaline-vascular Castleman disease neck mass. Ear Nose Throat J. 2010;89(4):E20–E23.

47. Jiang XH, Song HM, Liu QY, et al. Castleman disease of the neck: CT and MR imaging findings. Eur J Radiol. 2014;83(11):2041–2050. https://doi.org/10.1016/j.ejrad.2014.08.013

48. Lee ES, Paeng JC, Park CM, et al. Metabolic characteristics of Castleman disease on 18F-FDG PET in relation to clinical implication. Clin Nucl Med. 2013;38(5):339–342. https://doi.org/10.1097/RLU.0b013e3182816730

49. Rassouli N, Obmann VC, Sandhaus LM, Herrmann KA. (18F)-FDGPET/MRI of unicentric retroperitoneal Castleman disease in a pediatric patient. Clin Imaging. 2018;50:175–180. https://doi.org/10.1016/j.clinimag.2018.03.010

50. Zhang KR, Jia HM. Mesenteric Castleman disease. J Pediatr Surg. 2008;43(7):1398–1400. https://doi.org/10.1016/j.jpedsurg.2008.02.002

51. de Vries IA, van Acht MM, Demeyere T, et al. Neoadjuvant radiotherapy of primary irresectable unicentric Castleman’s disease: a case report and review of the literature. Radiat Oncol. 2010;5:7. https://doi.org/10.1186/1748-717X-5-7

52. Matsuyama M, Suzuki T, Tsuboi H, et al. Humanized antiinterleukin6 receptor antibody treatment of multicentric Castleman disease. Blood. 2005;106(8):2627–2632. https://doi.org/10.1182/blood-2004-12-4602

53. Galeotti C, Tran TA, Franchi-Abella S, et al. IL1RA agonist (anakinra) in the treatment of multifocal castleman disease: case report. J Pediatr Hematol Oncol. 2008;30(12):920–924. https://doi.org/10.1097/MPH.0b013e31818ab31f

54. Zhang J, Li C, Lv L, et al. Clinical and experimental study of Castleman disease in children. Pediatr Blood Cancer. 2015;62(1):109–114. https://doi.org/10.1002/pbc.25220

55. Наумова А.С., Валиев Т.Т. Дифференциальная диагностика лимфаденопатий у детей и подростков: учебное пособие. — М.: Изд-во РМАНПО; 2024. — 62 с. [Naumova AS, Valiev TT. Differentsial’naya diagnostika limfadenopatii u detei i podrostkov: Training manual. Moscow: Publishing House of the Russian Medical Academy of Continuous Professional Education; 2024. 62 p. (In Russ).]

56. Haroche J, Abla O. Uncommon histiocytic disorders: Rosai-Dorfman, juvenile xanthogranuloma, and Erdheim-Chester disease. Hematology Am Soc Hematol Educ Program. 2015;2015:571–578. https://doi.org/10.1182/asheducation-2015.1.571

57. Sahai S. Lymphadenopathy. Pediatr Rev. 2013;34(5):216–227. https://doi.org/10.1542/pir.34-5-216